20240710: ランナー・課題特異性ジストニア・機能的運動連鎖障害
局所性課題特異的ジストニア（FTSD）は、特定のよく習得された課題の実行中に局所的な身体部位の異常な不随意筋収縮を引き起こす運動障害の一種です（Stahl and Frucht, 2017）。FTSDは、文献では書痙や音楽家ジストニアとして頻繁に観察されています（Frucht, 2004 ; Goldman, 2015）。あまり知られていない現象の1つにランナージストニア（RD）があります。これは、ランニング中につま先を引っ掻く/伸ばす、足首を回外/内反/外反する、膝を過伸展するなど、下肢が不随意に動くことを特徴とする症状です（Leveille and Clement, 2008 ; Martino et al., 2009 ; Cutsforth-Gregory et al., 2016 ; Ahmad et al., 2018）。症状が重度の場合、歩行中にも症状が現れる ( Wu and Jankovic, 2006 ; McClinton and Heiderscheit, 2012 ; Cutsforth-Gregory et al., 2016 )。足と下肢の筋肉が一般的に影響を受け ( Leveille and Clement, 2008 )、骨盤や体幹に広がることもある ( Suzuki et al., 2011 ; Cutsforth-Gregory et al., 2016 ; Ahmad et al., 2018 )。40歳以上のランナーや長期間トレーニングを続けているランナーは、この症状に悩まされる傾向がある ( Schneider et al., 2006 ; Wu and Jankovic, 2006 ; Ramdhani and Frucht, 2013 ; Ahmad et al., 2018 )。
通常、下肢の表面筋電図検査 (EMG) および X 線/磁気共鳴画像検査 (MRI) が行われ、筋肉の異常を特定したり、筋骨格系の問題などの二次的原因を調査したりします ( Schneider et al., 2006 ; McClinton and Heiderscheit, 2012 ; Ahmad et al., 2018 )。RD のほとんどの症例は運動障害の家族歴とは関連がないため、遺伝子検査を行って DYT-1 表現型ジストニアを除外します ( Schneider et al., 2006 ; Cutsforth-Gregory et al., 2016 ; Ahmad et al., 2018 )。MRI を使用した脳と脊髄の画像診断は、ほとんどの場合正常です ( Wu and Jankovic, 2006 ; McClinton and Heiderscheit, 2012 )。異常な運動パターンを調査するために、目視検査やオフラインのビデオ観察が頻繁に行われます ( Schneider et al., 2006 ; McClinton and Heiderscheit, 2012 )。RD 症状に関連する関節運動学を定量化するために詳細なモーションキャプチャ評価を適用した研究はほとんどありません ( McClinton and Heiderscheit, 2012 ; Ahmad et al., 2018 )。 RD は上肢のジストニアに比べてまれな病状であり ( Wu and Jankovic, 2006 ; Leveille and Clement, 2008 ; Martino et al., 2009 )、運動学や筋活動のパターンは報告された症例数が少ない場合でも大きく異なることが知られている ( Wu and Jankovic, 2006 ; Cutsforth-Gregory et al., 2016 ; Ahmad et al., 2018 ) ため、症状の原因を特定することが診断上の課題となっています。
最近、20歳の女性エリートランナーが、靴を履いて走る際に常に起こる、異常な、不随意な右足関節の動きを訴えて当院を受診しました。一般医による診察の結果、彼女は右足関節のRDと診断され、右足関節の運動療法に基づく理学療法を勧められました。しかし、この理学療法介入は成功しませんでした。彼女の症状は改善されずに続いたため、彼女は問題の詳細な評価のために当科に紹介されました。
アスリートの状態に対処し、管理するために、関節運動学と表面筋電図を使用して彼女のランニング動作パターンの動的評価を実施しました。これまでの記述的なケーススタディでは、主に目視検査またはオフラインのビデオ観察による動作パターンの推定が概説されています（Schneider et al., 2006 ; Stan et al., 2020 ; Lee et al., 2021）。しかし、視覚観察の解像度がRDアスリートの目標動作を識別するには不正確であることを考えると、下肢運動学の主観的な視覚的判断は関節角度の不正確な推定につながります（Krosshaug et al., 2007 ）。したがって、モーションキャプチャシステムなどの高解像度の客観的な測定と動的表面EMG評価を組み合わせることは、アスリートの時空間的なランニングパターンを正確に定量化するのに理想的であると推測されました（Karp and Alter、2017 ; Ahmad et al.、2018）。
動作分析に関しては、「異常な」ランニングパターンが何であるかを正当化することが重要です。RD患者の運動パターンは非常に個人差があり定型的であることから、異常な四肢制御を定義する患肢と非患肢の非対称性を特徴付ける詳細なアスリート固有のモーションキャプチャ評価を実施しました。この目的を達成するために、本研究の目的は、下肢の課題特異的ジストニアを呈するアスリートの症例を報告し、下肢筋の時空間関節運動学と動的表面EMGパターンを明らかにして症状の原因を特定し、左右の四肢非対称性が足関節のみに局在しているかどうかを調べることでした。このアスリートのこれらの変化を定義するために、1次元統計パラメトリックマッピング（SPM）（Pataky et al.、2013）と呼ばれる高感度の統計手法を使用して、周期的な歩行および走行時の体幹および下肢運動学の時空間非対称性とそれに関連するEMGパターンを調べました。私たちは、ランニング中の障害のある下肢と障害のない下肢、および骨盤の動きの SPM 比較により、このランナーのジストニアの特徴を示す異常な運動学的パターンと EMG パターンが明らかになるだろうと仮説を立てました。
ビデオ観察による症状の特徴
走行中の右脚の振り出し期に、右足の内側が左脚のふくらはぎに衝突した。足の衝突は走行中に常に発生し（60歩で53回の衝突）、この現象は右足でのみ見られました。右脚立脚期の左骨盤下降は、左脚立脚期の右骨盤下降よりも有意に大きかった（−0.06（0.003）m vs. −0.08（0.00）m、p < 0.05）。大きな左骨盤下降は、骨盤節の中心に対する右下肢節全体の内側へのシフトを引き起こした。骨盤節の中心線に対する足節の軌道を上から見た図は、歩行中に見られる左右対称の足の動きのパターンにもかかわらず、走行中に有意な左右差が観察されたことを示している。全体的に、右足の軌道は内側にシフトし、遊脚期中期から後期にかけて左足の軌道と部分的に衝突していた。対照的に、左足の軌道は全体的に外側にシフトしており、遊脚期初期に顕著な回旋運動が認められた
歩行周期の時間的非対称性
歩行では、1歩行周期に要した時間は右脚で0.88秒（SD 0.01）、左脚で0.88秒（SD 0.01）であり、立脚期は右脚で0.51秒（0.00）、左脚で0.52秒（0.01）であり、統計学的有意差は認められなかった。走行では、1歩行周期に要した時間は四肢間で差がなかった（0.71秒[SD 0.01] vs. 0.71秒[SD 0.01]、p > 0.05）が、立脚期は右脚の方が左脚よりも有意に短かった（0.18秒[SD 0.02] vs. 0.24秒[SD 0.02]、p <0.05）。四肢間のこの位相差により、100% サイクル表現では、立脚からスイングへの移行時間と足の衝突時間の両方が四肢間で異なることに注意してください。
運動特性
時系列運動学データの左右差は、選手が走り始めると増加した。走行データでは、右脚の立脚期が左脚よりも短いため、矢状面運動学（膝関節伸展／屈曲、足首底背屈、股関節伸展／屈曲）は四肢間で位相差を示し、すなわち、立脚期から遊脚期への移行期（歩行周期の 30%）から右脚の膝関節屈曲、足背屈、股関節屈曲が早期に開始した。さらに、右足関節は、左足関節と比較して、足部衝突期付近で約 7° 外転、10° 背屈していた。
右股関節は、立脚期（歩行周期の0～30%）中、左股関節と比較してさらに内転していた。左股関節は歩行周期の50～80%付近（足が衝突した時点付近）で有意に大きな外転を示したが、右股関節では顕著な股関節外転は示さなかった。股関節内転/外転角度の周期間変動は比較的小さかった。右股関節の回転角度は、左股関節と比較して、周期を通してより内旋していた。左股関節は歩行周期の60～70%で急速な外旋を示したが、右股関節ではそのような角度の変化は示さなかった。
足部衝突段階で右足関節に見られる7°の外転と10°の背屈がないと仮定した足部とふくらはぎの距離のシミュレーション分析の結果、右前足部が左ふくらはぎに約2.5cm近くなることが示されました
筋電図特性
矢状面運動データと一致して、矢状面運動に寄与する3つの筋肉[内側広筋（VM）、半腱様筋（ST）、腓腹筋（GC）]は、走行時に左脚と比較して右脚でわずかに位相シフトが進んでいることが示されました
走行データでは、右VMは歩行周期40～100%で有意に高い活動を示し、その後のHC100%での事前活性化が早く発生した。両方のSTは遊脚期後期に顕著な活動を示した。左STは歩行周期の80～95%で左脚よりも有意に高い活動を示した。GCの活動はかかと接地（100%）の少し前に始まり、立脚期の終了とともに減少した。右GCの活動は、特に立脚期の後半（蹴り出しタイミング）では左GCの活動よりも有意に小さかった。
右TAは、左TAと比較して、歩行周期の30～50％で有意に大きな活動を示した。この時間持続時間は、右足首の平面屈曲があまり見られなかった持続時間と一致した。
立脚から遊脚への移行期（歩行周期の約20～40％）で両肢の股関節内転筋の顕著な増加が観察されたが、右股関節内転筋の活動は左股関節よりも有意に大きかった。右股関節内転筋の活動は再び約65～85％増加し、左股関節内転筋と比較して有意な差があった。中殿筋（GM）の活動は両肢ともかかと接地に向かって顕著な増加を示した。右GMの活動は左GMの活動よりも有意に大きかったが、HC期付近では右股関節が左股関節よりも有意に大きな股関節内転を示した。
これは、モーションキャプチャとEMGデータを使用した高度な時系列分析を介して、RDを患う一流アスリートの時空間特性を定量化する最初の詳細な試みです。このアスリートは、右脚のスイングフェーズで右足が左ふくらはぎに衝突しました。ただし、左右の違いは足関節に限らず、脚全体に見られました。彼女の下肢運動学は、右股関節内転筋のバーストの増加と同期した非対称の左骨盤下降があり、その結果、反対側の左脚スペースを妨げるほどに右脚の軌道が内側にシフトしていることが明らかになりました。これらの所見から、右足の衝突は異常な骨盤および股関節の運動制御による二次的な現象であると考えられるようになりました。
足の衝突が異常な骨盤と股関節の制御による二次的な現象であるという可能性の高い説明の 1 つは、足の衝突前の右足関節の位置 (左足首よりも外転および背屈) が、不随意の異常な動きではなく、自発的な回避戦略であったというものです。私たちの研究結果は、外転および背屈した右足の位置が右足と左脚の間の距離を広げるのに大きく寄与していることを示す運動学シミュレーション分析の結果によって裏付けられました 。
足部衝突前（周期の30～50%）に右TA単独の活動が系統的に増加し、GCの顕著な共同活動が見られなかったことは、非ジストニア型の運動を示唆していた。局所性足ジストニアのこれまでの報告では、主動筋と拮抗筋の不随意共同収縮が示されているが（Ahmad et al., 2018）、この症例では、そのような足部筋の不随意共同収縮は観察されなかった。足部衝突前に現れる右TA活動の増加は、足を背屈した位置を構成し、右足と左ふくらはぎの距離を広げるための先行筋活動の可能性がある。したがって、足部衝突期付近に見られる右TA-GC収縮パターンは、足部衝突がおそらく二次的な現象であったことを明らかにしていると考えられる。
急性で不随意な症状がランニング中のみに現れ、普通に歩いているときや横や後ろ向きに歩いているときには現れないという症状は、臨床的には遠位足ジストニアの患者に当てはまります。しかし、私たちの現在の解釈では、この特性は体幹と下肢近位部の分節性ジストニアの一種であると考えています。この症例では、症状は足の FTSD といくつかの類似点がありましたが、測定された運動学と EMG パターンはこのアスリートに非常に特異的でした。Ahmadら (2018)は、ランニング中に左肢に不随意運動が4年間続いている 56 歳の一流男性ランナーの同様の症例を報告しました。私たちの症例で観察された共通点は、(1) 患肢の立脚期間の短縮に関連する歩行周期の早期シフト、(2) 右足の内側部分を擦る、でした。著者らは、足の内反は左足と右足の衝突によるものと疑ったが、モーションキャプチャーによる評価では、股関節の内転が遠位節間の衝突を引き起こしたことが明らかになった。しかし、著者らがTAとGCの間で観察した緊張性の共同収縮は、本選手では顕著に見られなかった。Ahmadら (2018)も、体幹ジストニアを報告した。これは、10年の長距離走歴を持つ58歳の男性で、両側の骨盤後傾と右骨盤の上方傾斜を示し、体幹の異常な前方右屈曲をもたらした ( Ahmadら、2018 )。これらの症例は、体幹や骨盤の制御異常という点ではある程度類似していたが、姿勢異常は緊張性であり、本選手が右脚立脚期に位相性非対称の骨盤下降を示した点でかなり異なっていた。私たちの研究結果は、RD 症状の珍しい変異を課題特異的ジストニアの知識ベースに追加する価値のあるものであると考えています。
作業特異的ジストニアの性質を考慮すると、筋肉入力（EMGデータ）と対応する動作結果（3Dモーションキャプチャデータ）の同期視覚化は、この患者の症状の原因を解明するために不可欠でした。さらに、サイクルごとの動作の変化を含む複雑なランニング動作のわずかな違いを説明することを目的として、1d-spmを使用して時系列分析を実行しました。1d-spmに入力された50のランニングサイクルデータのアンサンブル平均により、障害側と障害側の両方の動作特徴を凝縮することができ、統計的に意味のある四肢間の違いを特定できました。専門家による目視検査だけでは、歩行サイクル全体にわたる障害側と障害側四肢の微妙な相違を十分に定量化できず、筋肉の活性化を適切に評価できない可能性があります。したがって、動的EMG時系列視覚化を備えたモーションキャプチャシステムによる定量化は、患者の3D動作を正確に理解するために有益です。これにより、専門の評価者が臨床シナリオでジストニアの原因を特定するのに役立てることができます。
この研究では、RD の独特な症例の運動学的および筋電図学的特徴を評価しました。主な訴えは、右脚のスイング フェーズ中に右足が左脚に衝突することでしたが、モーション キャプチャ評価では、この足の衝突は足ではなく、右股関節と骨盤部分の制御機構の障害が原因である可能性があることが示唆されました。マルチモーダル評価手順により、症状を正確に特徴付けることができたため、RD の病因と特徴をより深く理解するための重要な手法となりました。
まとめ
ランナージストニアは、下肢と体幹に発生する作業特異的なジストニアであり、症状は多岐にわたります。私たちは、トレッドミル走行中の 3 次元運動解析と筋電図 (EMG) 評価を組み合わせて、ジストニア運動異常の原因を特定することを目的としました。
右足の振り出し段階で右足が左足に衝突し、右足首の局所性ジストニアに似た症状を訴えた 20 歳の女性ランナー。
走行動作の運動学および EMG 評価を実施したところ、右脚立位時に左骨盤が著しく下がり、同時に右股関節内転筋の活動が増加することがわかりました。この結果、骨盤部分に対して右下肢全体が顕著に内転しました。右足の軌道が左脚領域に侵入しているのが見られました。
これらの所見から、このランナーの症状は、遠位局所足ジストニアではなく、股関節と骨盤の制御障害に起因する分節性ジストニアの一種である可能性が高いことが示唆されました。
個別の症状評価では、症状の原因を二次的な代償運動から分離することがジストニアの特徴付けに非常に重要であると結論付けました。したがって、運動学的評価と EMG 評価は、症状の原因を二次的な代償運動から区別するための前提条件となります。
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