付録の粘液嚢（Mucocele of the Appendix）： 症例報告および文献レビュー

付録の粘液嚢（Mucocele of the Appendix）： 症例報告および文献レビュー

https://www.cureus.com/articles/159780-mucocele-of-the-appendix-a-case-report-and-review-of-literature?score_article=true#!/

アルシャドゥラ・カーン - レナド・S・アルスバイ - アリ・A・アルモハメド・サレハ
広告掲載
要旨
虫垂粘液嚢は、粘液の貯留を伴う虫垂内腔の拡張を特徴とするまれな疾患である。この疾患は盲腸切除術の際に偶然発見されることが多いが、術前に急性虫垂炎との鑑別を行い、適切な外科的処置を選択することが極めて重要である。今回我々は、吐き気と嘔吐を伴う右側腹痛を呈した31歳男性（内科的疾患なし）の症例を提示する。虫垂粘液嚢と診断され，腹腔鏡下虫垂切除術を施行した．明確な臨床症状や生化学的パラメータがないため、虫垂粘液嚢の包括的かつ協調的な診断アプローチが必要である。手術前に正確な診断を行うことは、適切な手術方法を選択し、腹膜炎などの術中・術後の重篤な合併症のリスクを最小化するために不可欠である。
はじめに
虫垂切除術は、世界中で最も多く行われている緊急手術と考えられている [1] 。急性虫垂炎がこの手術の主な基礎原因であるが、その他にも多くの虫垂疾患が認められている[2]。虫垂粘液嚢は、すべての虫垂切除標本の0.2％～0.7％の発生率である稀な疾患である[3]。1842年にRokitanskyによって初めて記述され、粘液の蓄積を伴う虫垂内腔の拡張を特徴とする [4,5] 。虫垂粘液嚢腫の組織型としては、貯留嚢腫、嚢胞腺腫、嚢胞腺癌、粘膜過形成の4種類が知られている[6]。臨床的には、本疾患に罹患した患者には特有の臨床的特徴がなく、虫垂切除術の際に偶然発見されることが多い [7]。特徴的な臨床症状がないため、本疾患を急性虫垂炎と誤認し、誤った治療を行うことがあります。したがって、適切な外科的治療を行うためには、手術前にこれら2つの病態を区別することが不可欠である。虫垂粘液嚢の治療が不十分であると、上皮細胞が腹膜腔に遊離することで生じる腹膜偽粘液腫に移行することがある [8] 。我々は、15日前から再発する右側腹痛を訴えて来院した31歳男性患者（無病歴）の症例をここに報告する。痛みは、吐き気と嘔吐を伴っていた。体重減少や食欲不振の既往はなかった。CTにより虫垂粘液嚢腫と診断され、腹腔鏡下虫垂切除術が予定された。術後4日目に退院となったが、局所的、全身的な合併症はなかった。
症例提示
本症例は31歳の男性患者で、15日前から吐き気と嘔吐を伴う右下腹部痛を訴えて来院した。痛みは再発性、限局性、非放射性であり、鎮痛剤では緩和されなかった。痛みの緩和因子や増悪因子はなく、食欲不振や体重減少の記録もなかった。吐血や下血の既往はなかった。手術歴、病歴、家族歴は軽微であった。非喫煙者、非アルコール性で、薬物乱用の既往はない。患者は無熱で、血行動態は安定していた。腹部検査では、右腸骨窩（RIF）上に軽度の圧痛があり、反跳性圧痛が惹起された。直腸指診では、肛門の緊張は正常で、直腸は空っぽで、出血の兆候はなかった。全血球計算、血清クレアチニン、肝機能検査などの臨床検査はすべて正常範囲内であった。経口および静脈内造影による腹部および骨盤CTスキャンが実施された。RIFに液体で満たされた管状の腫瘤が確認された。病変の壁には石灰化の斑点があり、脂肪浸潤も見られた。腸間膜リンパ節の腫大や疑わしい部位は検出されなかった（図1）。CT所見は虫垂粘液嚢腫と一致し、腹腔鏡下虫垂切除術が予定された。術中、RIFに8×2.5×2.5cmの虫垂の淡い腫瘤が発見されたが、穿孔はなかった。虫垂内腔は拡張して壁が薄くなり、灰黄色の粘液が溜まっているのも確認された（図2）。盲腸、回腸末端ループ、両側付属器は肉眼的に正常であった。虫垂の病理組織学的検査では、虫垂の壁に広い粘膜変性、リンパ球、血漿細胞、好酸球が認められた。切除された回腸リンパ節には悪性細胞は認められなかった。すべての断端に悪性細胞はなかった。術後4日目に退院し、10日後に経過観察するよう指示された。局所および全身に合併症はなかった。
図1：腹部造影CTで虫垂部に管状の腫瘤を認める。
図2：術中所見（虫垂の腫大）。
考察
虫垂粘液嚢は、イレウス虫垂を閉塞する粘液を含んだ病変群の存在によって特徴づけられるまれな疾患である。この疾患は比較的珍しいものです。しかし、虫垂粘液嚢は虫垂腫瘍の重要な原因であり、全症例の約8％を占めていることに留意することが重要である [9] 。そのまれさにもかかわらず、虫垂粘液性嚢胞腺腫は、虫垂を冒す良性新生物の中で最も一般的なタイプである。虫垂切除標本の約0.6%に発生すると推定される [10] 。ムチン質嚢胞腺腫は、しばしば腹痛を伴い、これが最も一般的な呈示症状である。しかし、この疾患の患者の約 4 分の 1 は何の症状もなく、偶発的に診断が下されることに注意することが重要である。虫垂粘液嚢は、急性虫垂炎、虫垂前膜、頸部腫瘍などの他の病状を模倣することがあることは注目に値する [11,12] 。腹痛のほか、出血、腸重積、近隣構造物への局所浸潤などの症状が報告されている例もある [13-15] 。管腔閉塞の組織学的特徴から分類される。単純性粘液腫と過形成性粘液腫の2種類があります。単純性粘液嚢腫は、炎症性嚢腫、閉塞性嚢腫、または滞留性嚢腫に起因し、上皮の変性変化により虫垂が閉塞し膨張します。一方、過形成性粘液嚢腫は、虫垂または盲腸粘膜の過形成性増殖に起因するものです。さらに、粘液性嚢胞腺腫は、虫垂を侵す新生物の一種で、上皮の形成不全を特徴とする。
粘液性嚢胞腺癌は、虫垂粘液嚢腫のより重篤な形態で、高悪性度の細胞異形成と間質浸潤を特徴とし、筋粘膜の侵襲も伴う。虫垂粘液腫の分類は、正確な診断と適切な治療法の決定に不可欠である [16] 。虫垂粘液嚢の術前診断は困難である。腹痛を訴える患者には、腹部超音波検査（US）が第一の診断法として用いられている。虫垂粘液嚢の場合、良性および悪性粘液嚢の区別が可能であり、通常、様々なエコー原性を有する玉ねぎ皮様層を含むよく被包した嚢胞性病変を示す [17] 。腹部CTスキャンは最良の放射線画像診断であり、診断の確定に必要である。CTスキャンでの虫垂粘液嚢は、壁の厚さが変化するよく包まれた嚢胞性病変として現れる。さらに、虫垂粘液嚢胞腺腫の患者では、50％に達する高い頻度で壁石灰化が報告されている [18,19] 。文献では、虫垂粘液性嚢胞腺腫が虫垂カルチノイド腫瘍と併存していることを報告した論文がいくつかある；したがって、関連する大腸腫瘍を除外するために、時には大腸内視鏡検査が必須である [20] 。術前診断には、内視鏡による虫垂の標的生検が有用であるが、虫垂の内腔が狭いため、かなり困難である。しかし、この疾患は通常、手術中の偶発的な発見であり、診断は手術標本の確定的な病理組織学的評価で達成される[21]。虫垂粘液嚢の外科的切除は好ましい治療法であり、どのような手術方法を選択するかが重要である。虫垂粘液嚢に対処する最善の手術方法は議論の余地があり、粘液嚢の破裂やトロッカー部位の播種を避けるために、多くの著者によって開腹手術が推奨されている [22] 。しかし、腹腔鏡手術は、腹腔全体を良好に露出し評価することができ、また、大きな切開を避けることで回復が早く、美容的にも良いという利点がある[23]。腹腔鏡アプローチを採用する場合、腹膜偽粘液腫の形成につながる内容物の流出を引き起こさないように術中に注意する必要がある[24]。腹膜偽粘液腫が存在する場合は、右半月板切除、卵巣切除、すべての腹膜粘液塊の除去、腹腔内化学療法などの外科的積極的な姿勢が求められるからである［25］。しかし、本症例は腹腔鏡下手術により良好に管理され、満足のいく結果が得られた。
結論
虫垂粘液嚢は、急性虫垂炎に類似した臨床像を示すまれな疾患である。本疾患の診断には、特異的な臨床的特徴や生化学的パラメータを欠くため、長時間の集学的診断プロセスを要する。術前診断を正確に行うことは、適切な手術法を選択し、術中・術後の重篤な合併症を回避するために不可欠である。
参考文献
Sartelli M, Baiocchi GL, Di Saverio S, et al： Prospective Observational Study on acute Appendicitis Worldwide (POSAW). World J Emerg Surg. 2018, 13:19. 10.1186/s13017-018-0179-0
Swank HA、Eshuis EJ、Ubbink DT、Bemelman WA： 虫垂切除標本のルーチン病理組織学的検査は有用か？文献のシステマティックレビュー。Colorectal Dis. 2011, 13:1214-21. 10.1111/j.1463-1318.2010.02457.x
Demetrashvili Z, Chkhaidze M, Khutsishvili K, Topchishvili G, Javakhishvili T, Pipia I, Qerqadze V: Mucocele of the appendix: Case Report and review of literature. Int Surg. 2012, 97:266-9. 10.9738/cc139.1
Rokitansky CF: A manual of pathological anatomy, vol. 2. Lea & Blanchard, Philadelphia, PA; 1855.
比嘉E、Rosai J、Pizzimbono CA、Wise L: 虫垂の粘膜過形成、粘液性嚢胞腺腫、粘液性嚢胞腺がん。虫垂の "粘液腫 "の再評価。Cancer. 1973, 32:1525-41. 10.1002/1097-0142(197312)32:6<1525::aid-cncr2820320632>3.0.co;2-c
アホAJ、ハイノネンR、ローレンP： 虫垂の良性および悪性粘液嚢。組織型と予後。Acta Chir Scand. 1973, 139:392-400.
Schwartz's Principles of Surgery, 10th edition. Brunicardi F (ed)： McGraw Hill, New York, NY; 2015.
Sugarbaker PH: Appendiceal epithelial neoplasms and pseudomyxoma peritonei, a distinct clinical entity with distinct treatments. General Surgery. Principles and international practice. Bland KJ, Buchler MW, Csendes A, Garden OY, Saar MG, Wong J (ed)： Springer, 2009. 885-93.
Ruiz-Tovar J, Teruel DG, Castiñeiras VM, Dehesa AS, Quindós PL, Molina EM: Mucocele of the appendix. World J Surg. 2007, 31:542-8. 10.1007/s00268-006-0454-1
Marudanayagam R, Williams GT, Rees BI: Appendicectomy 2660検体の病理学的結果のレビュー. J Gastroenterol. 2006, 41:745-9. 10.1007/s00535-006-1855-5
Jelev G, Vassilev I, Usheva S, Yanev T, Sedloev T： 虫垂の粘液嚢の症例-診断と治療のジレンマ-．Int J Surg Case Rep. 2023, 105:108082. 10.1016/j.ijscr.2023.108082
Zagrodnik DF 2nd, Rose DM: Mucinous cystadenoma of the appendix: diagnosis, surgical management, and follow-up. Curr Surg. 2003, 60:341-3. 10.1016/S0149-7944(02)00728-6
虫垂の粘液性嚢胞腺腫の症状としての虫垂の腸重積：興味深い臨床的存在である。Am Surg. 1997, 63:390-1.
El Moussaoui A, Rabii R, Hafiani M, Rais H, Debbagh A, Benjelloun S: [Appendiceal mucocele disclosed by a psoas tumor. Apropos of a case]. Ann Urol (Paris). 1998, 32:29-31.
Corder AP, Masters A, Heald RJ: 虫垂の粘液性嚢胞腺腫の晩期合併症としてのS状結節への浸潤。症例の報告。Dis Colon Rectum. 1990, 33:619-20. 10.1007/bf02052220
Shaib WL, Assi R, Shamseddine A, et al： 虫垂粘液性新生物：診断と管理。オンコロジスト．2017, 22:1107-16. 10.1634/theoncologist.2017-0081
Caspi B, Cassif E, Auslender R, Herman A, Hagay Z, Appelman Z: The onion skin sign: a specific sonographic marker of appendiceal mucocele. J Ultrasound Med. 2004, 23:117-21. 10.7863/jum.2004.23.1.117
Gupta S, Sharma R, Attri AK, Kaur R: Mucinous cystadenoma of appendix. Indian J Surg. 2008, 70:254-5. 10.1007/s12262-008-0074-0
Isaacs、KL、Warshauer DM：虫垂の粘液嚢腫：コンピュータ断層撮影、内視鏡、および病理学的相関。Am J Gastroenterol. 1992, 87:787-9.
Sugarbaker PH: Appendiceal Epithelial Neoplasms and pseudomyxoma peritonei syndrome の新しい標準治療か。Lancet Oncol. 2006, 7:69-76. 10.1016/S1470-2045(05)70539-8
Anania G, Giaccari S, Solfrini G, Scagliarini L, Vedana L, Resta G: Appendicular mucocele: Two case report and literature review. G Chir. 2015, 36:276-9. 10.11138/gchir/2015.36.6.276
Kaya C, Yazici P, Omeroglu S, Mihmanli M: 83歳女性の虫垂粘液嚢に対する腹腔鏡下虫垂切除術. World J Gastrointest Surg. 2013, 5:207-9. 10.4240/wjgs.v5.i6.207
Bartlett C, Manoharan M, Jackson A: Mucocele of the appendix - a diagnostic dilemma: a case report. J Med Case Rep. 2007, 1:183. 10.1186/1752-1947-1-183
Kılıç MÖ, İnan A, Bozer M: Four mucinous cystadenoma of the appendix treated by different approaches. Ulus Cerrahi Derg. 2014, 30:97-9. 10.5152/UCD.2014.2397
Sugarbaker PH, Kern K, Lack E: 大腸由来の悪性腹膜炎偽粘液腫。自然史と治癒的アプローチによる治療法の提示。Dis Colon Rectum. 1987, 30:772-9. 10.1007/bf02554625

2名の読者から評価されました
Scholary Impact Quotientは、当社独自の出版後査読評価プロセスです。
続きを読む
投稿記事
これは何だ？
コメント
0
コメントするには、サインインまたはサインアップしてください。
LOAD MORE
関連トピックス
アペンディックス
粘液嚢腫
腹腔鏡検査
虫垂粘液嚢腫
粘液性嚢胞腺腫
広告
その他の記事
内視鏡的逆行性胆道膵管造影術後の合併症： 十二指腸穿孔の1例と文献的考察
第2分枝裂孔異常症における治療成績： ケースシリーズ
カイバルパクトゥンクワ州における肥満患者の手術紹介における肥満手術に関する医師の認識と主な障壁
キングファハド専門病院のカシム地域における肥満手術後の患者における貧血の有病率とリスクファクター
大腸吻合部位の尿管-大腸瘻．症例報告